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目的：探讨乳腺孤立性纤维性肿瘤的临床病理特征、鉴别诊断及治疗和预后。方法：报道1例乳腺孤立性纤维性肿瘤的临床病理资料并复习文献。结果：患者女性,58岁。发现左乳肿物2月余为主诉入院,乳腺彩超示右侧乳腺实质性占位,入院后行乳腺包块切除术。大体为灰红结节状肿物,似有包膜,大小3cm×3cm×2cm,切面灰红,质软,略呈分叶状。镜下见肿瘤由短梭形或卵圆形细胞组成,呈不规则状排列,部分区域血管丰富,细胞密集呈血管外皮瘤样结构,可见细胞密集区和细胞稀疏区交替分布,结节内细胞温和,核分裂象罕见。免疫组化：CD34（＋）,Vimentin（＋）,Bcl-2（＋）,CD99（＋）,AE1/3（-）,Desmin（-）,S-100（-）,P63（-）,Ki-67（3%）,诊断为乳腺孤立性纤维肿瘤。术后随访19个月情况良好。结论：乳腺孤立性纤维肿瘤十分罕见,确诊主要依靠病理形态学及免疫组织化学标记,应与乳腺的其他梭形细胞肿瘤进行鉴别。治疗以手术完全切除为主,并注意长期随访。